[摘要]目的通过首例皮下埋植并口服抗癫痫药物(AEDs)致超敏反应综合征(HSS)报道及文献复习,探讨其发病机制、临床特点、诊治及预后情况,提高对该病和规范AEDs使用重要性的认识。方法收集2019年6月17日该科收治的1例皮下埋植同时口服AEDs致HSS患儿的临床资料并结合文献复习。结果患儿在皮下埋植并口服多种AEDs的2个月内发病,表现为发热、严重皮损伴黏膜损害、显著肝功损害及嗜酸性粒细胞增高。经停致敏药物、系统应用大剂量糖皮质激素联合丙种球蛋白冲击、生物制剂、血浆置换等治疗,患儿好转出院。结论AEDs致HSS的脏器损害和皮损均较严重,不规范使用AEDs,发生HSS的风险更高。临床医生应密切监测和早期识别干预其相关的药物不良反应。